ES2198409T3 - Utilizacion del interferon-beta humano para la preparacion de composiciones farmaceuticas para el tratamiento de la leucemia mieloide cronica. - Google Patents

Utilizacion del interferon-beta humano para la preparacion de composiciones farmaceuticas para el tratamiento de la leucemia mieloide cronica.

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Abstract

LA INVENCION SE REFIERE AL USO DE INTERFERON-BETA HUMANO EN LA PREPARACION DE COMPOSICIONES FARMACEUTICAS PARA TRATAMIENTO DE LA LEUCEMIA MIELOIDE CRONICA (CML).

Description

Utilización del interferón-beta humano para la preparación de composiciones farmacéuticas para el tratamiento de la leucemia mieloide crónica.
La presente invención se refiere al uso del interferón \beta humano para la preparación de composiciones farmacéuticas para el tratamiento de la leucemia mieloide crónica (CML, abreviadamente en inglés ``chronic myeolid leukemia'').
Todas las células de la sangre periférica surgen de un progenitor celular común conocido como célula madre hematopoyética pluripotente. Una propiedad importante de las células madre es la autorrenovación, que asegura un abastecimiento continuo a lo largo de la vida del individuo. Cuando se requiera, una célula pluripotente puede empezar a diferenciarse, tras sucesivas divisiones, pierde la capacidad de autorrenovación y su progenie queda comprometida con una particular línea de desarrollo. Seguidamente, estos progenitores darán lugar a todas las células sanguíneas capaces de finalidades funcionales.
La formación de las células sanguíneas maduras sucede al final de un proceso que comprende la proliferación y maduración de células progenitoras específicamente comprometidas de cada línea. De este modo, las células pluripotentes son capaces de producir un clon que consiste en un cierto número de eritrocitos, granulocitos, trombocitos y linfocitos, junto con sus células progenitoras intermedias.
En circunstancias normales, la médula ósea es capaz de responder rápidamente a un incremento de la demanda de un tipo particular de célula. Cómo llega a hacerlo es el objeto de muchas de las investigaciones actuales. Se sabe que el proceso de proliferación y diferenciación de las células progenitoras está controlado por diversos factores de crecimiento conocidos como hormonas hematopoyéticas, por ejemplo, eritropoyetina y diversos factores estimuladores de colonias.
La eritropoyesis consiste en un proceso que empieza en el estadio de la formación de las tempranas unidades formadoras de brotes eritroides (BFU-E, abreviadamente en inglés ``burst-forming unit-erythroid'', el precursor de eritrocitos más temprano), controlada principalmente mediante la interleuquina-3 (IL-3) y, subsecuentemente, su maduración adicional dando unidades formadoras de colonias eritroides (CFU-E, abreviadamente en inglés ``colony-forming unit-erythroid'') y normoblastos, mediante la eritropoyetina. Los normoblastos maduran dando reticulocitos y, seguidamente, eritrocitos, las células sanguíneas maduras.
Se sabe que puede haber diferencias en la edad de las células progenitoras de la médula ósea y de las circulantes. Varios grupos de investigación han estudiado los efectos de los tres tipos de interferón - alfa, beta y gamma - sobre las células progenitoras normales de la médula ósea. Se ha encontrado que los tres tipos de interferón ejercen un efecto supresor del crecimiento de las células formadoras de colonias de la médula ósea normal (Broxmeyer, Hal E. y col. (1983), Comparative análisis of the influence of human gamma, alpha and beta interferons on human multipotential (CFU-GEMM), erythroid (BFU-E) and granulocyte-macrophage (CFU-GM) progenitor cells, J. Immunol. 131: 1300-1305). De este modo, han sido implicados en la supresión in vitro de la formación de colonias por células progenitoras multipotenciales (CFU-GEMM, unidad formadora de colonias de granulocitos, eritroides, macrófagos y megacariocitos - abreviadamente en inglés ``colony-forming unit-granulocyte, erythroid, macrophage, megakaryocyte''), células progenitoras eritroides (CFU-E) y células progenitoras de granulocitos y macrófagos (CFU-GM).
Antecedentes: Neumann, H.A. y A.A. Fauser (1982), Effect of interferon on pluripotential hemopoietic progenitors (CFU-GEMM) derived from human bone marrow, Exp. Hematol. 10: 587; Gidali, J. y col. (1981), Proliferation inhibition of murine pluripotent haemopoietic stem cell by interferon on poly I:C. Cell Tissue Kinet. 14: 1; Van't Hull, E. y col. (1978), Influence of interferon preparations on the proliferative capacity of human and mouse bone marrow cells in vitro, Cancer Res. 38: 911; Galleen-Lartigue, O. y col. (1980), Strain dependence of the antiproliferative action of interferon on murine erythroid precursors, Science 209:292; McNeill, T.A. y W.A. Fleming (1971), The relationships between serum interferon and an inhibitor of mouse haemopoietic colonies in vitro, Immunology 21: 761; Fleming, W.A. y col. (1972), The effect of an inhibiting factor (interferon) on the in vitro growth of granulocyte-macrophage colonies, Immunology 23: 429; Greenberg, P.L. y S.A. Mosny (1977), Cytotoxic effects of interferon in vitro on granulocytic progenitor cells, Cancer Res. 37: 1794.
Se ha mostrado que los interferones regulan la diferenciación in vitro de las células madre de líneas múltiples linfo-mieloides, que circulan en la leucemia de células pilosas (HCL, abreviadamente en inglés ``hairy cell leukemia'') (Michalevicz, R. y M. Revel (1987), Interferons regulate the in vitro differentiation of multilineage lympho-myeloid stem cells in hairy cell leukemia, Proc. Natl. Acad. Sci. U.S.A. 84, págs. 2307-2311). A través del efecto modulador de los interferones, se estimularon las células madre para dar lugar a más progenies, sin conducir a la formación superior de ninguna progenie en particular.
Ahora, al contrario que en los hallazgos anteriores, se ha encontrado que el IFN-\beta (también conocido como IFN-\beta1) tiene un efecto eritropoyético sobre el crecimiento de las células progenitoras de los individuos que sufren diversas enfermedades con una muy escasa producción de eritrocitos. También se ha encontrado, que el IFN-\beta incrementa la formación de brotes así como promueve una maduración más rápida hacia los normoblastos e incluso hacia reticulocitos tardíos. Esto no podía ser inferido a partir del estudio anterior de la leucemia de células pilosas, que es una transformación maligna de una célula madre que conduce hacia la linfopoyesis y a la reducción de otras líneas, causando, de este modo, pancitopenia y acumulación de células pilosas (células preplásmicas) en la médula ósea.
Gori y col. (Recenti Progressi in Medicina 80, pág. 14-15, 1989) describen una experiencia clínica de un caso de CML en fase acelerada, tratado con interferón-\beta a lo largo de un periodo de 29 semanas.
De acuerdo con esto, el objeto de la presente invención es el uso del IFN-\beta humano para la preparación de composiciones farmacéuticas para la estimulación de la eritropoyesis en trastornos caracterizados por la pérdida de la maduración de las células sanguíneas progenitoras de los eritrocitos, particularmente para el tratamiento de la leucemia mieloide crónica (CML).
El objeto se consigue mediante el uso del interferón-\beta humano para la preparación de composiciones farmacéuticas, en las que las composiciones comprenden de 1 a 3 MU (millones de unidades) de interferón-\beta en una unidad de dosificación diaria.
El IFN-\beta usado de acuerdo con la invención puede ser el IFN-\beta natural, producido en fibroblastos inducidos, o el IFN-\beta recombinante (rIFN-\beta), producido mediante técnicas de ingeniería genética. El rIFN-\beta puede producirse en procariotas, por ejemplo, células de E. coli, o en eucariotas, por ejemplo, células del ovario del hamster chino (células CHO). Preferentemente, se usa el rIFN-\beta producido en células CHO, de acuerdo con la invención.
Las composiciones farmacéuticas preparadas de acuerdo con la invención que usan el interferón-\beta, comprenden el IFN-\beta junto con un vehículo farmacéuticamente aceptable. El término ``farmacéuticamente aceptable'' incluye cualquier vehículo que no interfiera con la eficacia de la actividad biológica del IFN-\beta y que no sea tóxico para el hospedador al que se le administra.
Las composiciones pueden ser administradas por vía parenteral, tal como subcutánea o preferentemente, intramuscular. Para este propósito, se prepara una solución inyectable adecuada mediante cualquier medio convencional conocido en la técnica farmacéutica que sea compatible con la administración del interferón humano. Por ejemplo, la solución inyectable puede contener solución salina isotónica estéril; conservantes, tales como el metilparaben o el propilparaben; estabilizantes, tales como la seroalbúmina humana; ajustadores de pH; tampones y similares. En el libro ``Remington's Pharmaceutical Sciences'' (17ª edición, 1985) ahí expuestos una amplia variedad de vehículos parenterales adecuados.
En una realización de la invención, las composiciones se preparan usando IFN-\beta natural estabilizado con seroalbúmina humana. Para este propósito, se purifica Frone® (Inter-Lab, Israel y Serono, Italia), una preparación de IFN-\beta humano obtenido de cultivos superinducidos de células diploides de prepucio humanas, hasta 10^{7} unidades por mg de proteína y, seguidamente, se liofiliza con seroalbúmina humana en viales que contienen 10^{6} UI (1 MU) de IFN-\beta.
En una realización preferida, el IFN-\beta recombinante producido en células CHO, se purifica hasta homogeneidad y se formula en formas inyectables, junto con los vehículos y los estabilizantes adecuados, tales como seroalbúmina humana, manitol y tampón, por ejemplo, tampón acetato.
De acuerdo con la invención, las composiciones son para administrarse en cantidades de 1 a 3 MU (millones de unidades) diariamente, preferentemente, 2 MU diariamente, en pacientes con aproximadamente 60 kilogramos de peso. Para comparar, se trataron diariamente pacientes que sufren enfermedades virales agudas con 500.000 U de IFN-\alpha o IFN-\beta por kg de peso (30 MU/ 60 kg) y enfermedades virales crónicas con 3-10 MU/ 60 Kg de peso. La dosis baja de 1-2 MU puede usarse diariamente durante meses o, si la dolencia del paciente mejora después de un mes, puede darse la dosis de 1-2 MU dos veces o tres veces a la semana durante otros 3 meses o más.
En el tratamiento con las composiciones preparadas de acuerdo con la invención usando interferón-\beta, las dosis dependerán de la gravedad de la enfermedad y de la dolencia del paciente. La composición puede inyectarse intramuscular o subcutáneamente.
En otra realización de la invención, el IFN-\beta se administra con interleuquina-3 (IL-3), cuando el paciente carece de esta interleuquina. La IL-3 puede administrarse antes, junto con o después de la administración del IFN-\beta la dosis diaria de IL-3 dependerá de la dolencia del paciente, por ejemplo, 50 \mug por kg de peso. Puede administrarse mediante infusión intravenosa.
Las composiciones que contienen IFN-\beta humano son para uso en trastornos donde hay una pérdida de la maduración de las células sanguíneas progenitoras de los eritrocitos y, el IFN-\beta actúa de este modo como factor de maduración eritropoyético auxiliar, específicamente para el tratamiento de la leucemia mieloide crónica (CML).
Los síndromes mielodisplásicos pueden subclasificarse en 5 tipos: anemia resistente al tratamiento (RA, abreviadamente en inglés ``refractory anemia''), anemia resistente al tratamiento con sideroblastos en anillo (RARS, abreviadamente en inglés ``refractory anemia with ringed sideroblasts''), leucemia mielomonocítica crónica (CMML, abreviadamente en inglés ``chronic myelomonocytic leukemia''), anemia resistente al tratamiento con exceso de blastos (RAEB, abreviadamente en inglés ``refractory anemia with excess blasts'') y RAEB con exceso de blastos en transformación.
En algunos de estos síndromes los pacientes pueden ser asintomáticos y sólo la anemia macrocítica débil conduce a un diagnóstico correcto. En otros, la pancitopenia y la necesidad de transfusiones de sangre pueden constituir un problema médico principal o la pancitopenia grave puede evolucionar a leucemia. En muchos casos, los pacientes con síndromes mielodisplásicos nunca desarrollarán leucemia aguda durante muchos años (más de 10), tras el diagnóstico de hematopoyesis ineficaz.
Diversos estudios han demostrado que este grupo de anomalías hematológicas representa un trastorno que afecta a las células madre. En general, es característico de los pacientes el pobre crecimiento en cultivo de las células progenitoras. Desde luego existen publicaciones contradictorias, pero pueden deberse, probablemente, a la falta de homogeneidad en las técnicas de cultivo. También se ha sugerido que las células formadoras de colonias (células progenitoras) de estos pacientes son sensibles a los factores estimuladores de colonias (CSF, abreviadamente en inglés ``colony-stimulating factors'').
Como no hay un tratamiento eficaz específico para estos síndromes descritos, la terapia de apoyo constituye la tarea principal del hematólogo. Las transfusiones de sangre ayudan a aliviar la sintomatología debida a la anemia grave, pero conlleva riesgos de sobrecarga de hierro y hemocromatosis, además de otras complicaciones tales como infecciones virales y reacciones adversas debidas a las transfusiones de sangre. Las transfusiones de trombocitos y granulocitos rara vez son eficaces y la terapia profiláctica no tiene ningún papel. Se han descrito respuestas raras a los corticosteroides y respuestas más raras a los andrógenos. La quimioterapia citotóxica no está indicada durante las fases benignas y su papel no es seguro cuando se desarrolla la leucemia. El grupo de edad relativamente avanzada junto con los efectos secundarios esperados de la quimioterapia hacen esta aproximación no atractiva. Alternativamente, se han usado, recientemente, dosis bajas de arabinósido de citosina y, en algunos estudios, se obtuvieron algunas respuestas (Frisch, B. y B. Bartl (1986), Bone marrow histology in myelodysplastic síndromes, Scan. J. Hematol. 36, Supp. 45: 21-37; Michalevicz, R. y col. (1984), Cell differentiation and Therapeutic effect of low doses of cytosine arabinoside in human myeloid leukaemia, Leuk. Res. 8: 783-790), pero con ocurrencia de pancitopenia grave en algunos casos (Wisch, J.S. y col. (1983), Response of preleukaemic síndrome to continuous infusión of low dose cytosine arabinoside, N. Eng. J. Med. 309: 1599-1602).
En el pasado se han intentado otros enfoques de investigación que incluían estudios abiertos con vitamina D_{3} (1,25-dihidroxi-Vit D_{3}) y ácido retinoico (13-cis) sin efectos beneficiosos (Mehta, A. B. y col. (1984), Treatment of advanced myelodysplastic síndrome with alfacalidol, Lancet 2:761). Los estudios recientes que se centran en los síndromes mielodisplásicos han mostrado que el factor estimulador de colonias de granulocitos y macrófagos humano recombinante puede promover la mejora hematológica a corto plazo de observación (Vadhan Raj S. y col. (1987), Effects of recombinant human granulocyte-macrophage colony stimulating factor in patients with myelodysplastic síndromes, N. Eng. J. Med. 317: 1545-1552). Sin embargo, otros grupos de investigación han publicado observaciones contradictorias por lo que aún se debe ser cauto cuando se administra GM-CSF en el grupo de pacientes de preleucemia, ya que el crecimiento de los blastos leucémicos puede estimularse en presencia de GM-CSF (Vellenga, E. y col. (1987), The effects of GM-CSF and G-CSF in promoting growth of clonogenic cells in acute myeloblastic leukemia, Blood, 69: 1771-1776).
La mielofibrosis idiopática es un trastorno mieloproliferativo crónico relacionado con la expansión clonal de una célula progenitora hematopoyética pluripotente y está asociada con la fibrosis de médula ósea secundaria. Aún no se ha concebido un tratamiento definitivo para esta enfermedad. Hay una variabilidad muy marcada en la gravedad clínica y en la supervivencia. Como en los síndromes mielodisplásicos y como en la policitemia verdadera y la leucemia mieloide crónica, la mielofibrosis es una enfermedad que afecta a las células madre multipotentes. El trastorno muestra, además de proliferación excesiva de células madre normales, defectos en la maduración de las células madre. Una característica normalmente constante de esta enfermedad es la anemia y un gran bazo.
Se estudiaron los efectos del IFN-\alpha solo y con IFN-gamma sobre el crecimiento in vitro de las células formadoras de colonias de pacientes con mielofibrosis y parece que se obtuvo un efecto supresor (Carlo-Stella, C.E. y col. (1987), Effects of recombinant alpha and gamma interferons on the in vitro growth of circulating hematopoietic progenitor cells (CFU-GEMM, CFU-Mk, BFU-E and CFU-GM) from patients with myelofibrosis with myeloid metaplasia, Blood 70: 1014-1019). Puesto que en este grupo de pacientes hay un incremento del número de células formadoras de colonias (CFU-GM, CFU-Mix, BFU-E) parece que los pacientes pueden beneficiarse de la reducción del número de células progenitoras. Se ha publicado el tratamiento in vivo tanto de casos individuales como de pequeños grupos con IFN-\alpha y los resultados no fueron muy alentadores - o bien sin respuesta o bien algo de reducción en el tamaño del bazo, pero se observó mielosupresión (Wickramasinghe, S.N. y col. (1987), Alpha interferon in primary idiopathic myelofibrosis, Lancet pág. 1524; Gastl, G. y col. (1988), Interferon-alpha for idiopathic myelofibrosis, Lancet, págs. 765-766).
Para determinar mejor si el efecto hematopoyético en general y el eritropoyético en particular son característicos de algunos estados de la enfermedad que implican hematopoyesis o si representan una actividad eritropoyética universal, se comprobaron los efectos del IFN-\beta sobre las células progenitoras de la médula ósea y las circulantes. Se sometieron a ensayo muestras no empobrecidas y empobrecidas en monocitos. Se prestó atención a las diferencias que, posiblemente, pudieran ocurrir entre los progenitores de la médula ósea frente a los circulantes, o bien en las células madre en sí mismas o bien debidas a un ambiente diferente (entorno).
Se ha demostrado que el IFN-\beta, en cantidades de 1 a 3 MU, tiene un efecto eritropoyético sobre el crecimiento de las células progenitoras obtenidas de pacientes con anemia sideroblástica y resistente al tratamiento y con mielofibrosis. Esta es una observación anormal ya que, como se ha dicho anteriormente, varios autores han mostrado que los interferones suprimen la hematopoyesis normal in vitro.
Usando el análisis de formación de colonias, se analizaron los efectos del rIFN-\beta sobre el crecimiento de los progenitores eritroides in vitro. El análisis consiste en crecer células en un medio semisólido (metilcelulosa) durante dos semanas. En este análisis, para hacer crecer a los progenitores eritroides, se usa, como fuente de factores de crecimiento hematopoyéticos, un medio condicionado que consiste en linfocitos tratados con fitohemaglutinina (PHA-LCM). Se puede sustituir casi completamente el efecto de los PHA-LCM sobre el crecimiento eritroide cuando se usa rIL-3. Se debe poner el acento en que la hormona eritropoyetina es esencial para el crecimiento de los progenitores de eritrocitos maduros y, por tanto, se usó en todos los cultivos de este estudio.
Se controló el crecimiento de los precursores eritroides denominados BFU-E (unidades formadoras de brotes eritroides) mediante la identificación y el recuento de las colonias en un microscopio invertido así como mediante la eliminación y la tinción apropiada de las colonias donde y cuando sea necesario. El número de colonias mixtas (que contienen células eritroides así como células de otra u otras líneas) representa el número de las células progenitoras más tempranas; también se valoraron las colonias de granulocitos y macrófagos en los cultivos.
Ahora, se ilustrará la invención mediante los siguientes ejemplos:
Cultivos de formación de colonias para los progenitores hematopoyéticos
Esencialmente, las células se cultivaron mediante el siguiente procedimiento: mediante centrifugación en Ficoll/Hypaque (Pharmacia) se separaron las células mononucleares sanguíneas periféricas (PBMC) de la sangre con heparina y se lavaron. Las células que no se adhirieron a las placas de plástico después de dos horas (empobrecidas en monocitos) se sembraron, a una concentración de 4 x 10^{5} células por ml, en medio de Dulbecco modificado por Iscobe (IMDM Gibco), con plasma humano fresco (de un único donante) al 20% (vol./vol.), metilcelulosa 0,9%, 2-mercaptoetanol 20 \muM, eritropoyetina 0,5 U/ml (etapa III, Connaught Laboratories, Willowdale, ON), y suero fetal de ternera 10% (vol./vol.) complementado con medio PHA-LCM condicionado de leucocitos estimulados con fitohemaglutinina al 7,5% (vol./vol.) (sobrenadante de las PBMC de donantes sanos después de 7 días de cultivo, a una concentración de 10^{6} células por ml, con fitohemaglutinina al 1% en IMDM y suero fetal de ternera 10% (vol./vol.)), como fuente de factores de crecimiento estimuladores de colonias múltiples. La formación de colonias se siguió de 14 días a 37ºC en aire 95%/CO_{2} 5% humidificado. Donde se indique se añadieron diversos interferones el día cero. El recombinante (r) IFN-\alpha-c se produjo en E. coli y se purificó hasta homogeneidad (10^{9} unidades internacionales/mg). Tanto el
\hbox{rIFN- \beta }
como el rIFN-gamma se produjeron en células CHO y se purificaron hasta homogeneidad. El empobrecimiento en linfocitos T se realizó mediante la técnica E rosette y centrifugación de nuevo en Ficoll. Se analizó la homogeneidad de los monocitos que quedaban y/o de los linfocitos T eliminados, lográndose una pureza de más del 95%. Análisis de colonias
Las colonias se clasifican como CFU-GEMM (unidades formadoras de colonias de granulocitos, eritroides, macrófagos y megacariocitos) o CFU-Mix, CFU-GM (unidades formadoras de colonias de granulocitos y macrófagos) y BFU-E (unidades formadoras de brotes eritroides). Las colonias mixtas pueden contener una o más líneas y no necesariamente todos los tipos.
Cuando fue necesario, las colonias refringentes de líneas múltiples se eliminaron con una micropipeta fina para su identificación, se extendieron sobre portaobjetos y se tiñeron apropiadamente con Wright-Giemsa, mediante histoquímica o con anticuerpos monoclonales. Brevemente, después de la fijación con paraformaldehído, se añaden los anticuerpos monoclonales específicos durante 30 minutos y tras 3 lavados con PBS, se añade el anticuerpo secundario (FITC) apropiado. Seguidamente, se cuentan las células usando un microscopio de inmunofluorescencia Zeiss.
Se usaron los anticuerpos monoclonales contra la glucoproteína IIb/IIIa para la identificación de los megacariocitos. Las colonias agrupadas se lavaron y se tiñeron vivas con el anticuerpo monoclonal B1 (CD20, Coulter) o se fijaron y se tiñeron con el anticuerpo monoclonal RFB7 (CD20\mu) y con la IgG o IgMFab de cabra anti-ratón con fluoresceína conjugada, tal como se describe en E.L. Raefsky y col. (1985), J. Immunol. 135: 2507-2512. otros anticuerpos usados fueron el anticuerpo RFT-2 (CD7\tau2) del ``Royal Free Hospital'' y el anticuerpo monoclonal anti-TAC del ``National Institute of Health''. La tinción de la fosfatasa ácida resistente a tartrato fue tal como se describe en B. Torok-Storb y col. (1987), Blood 69: 629-633.
Se analizaron las muestras de sangre y los aspirados de médula ósea de diversos pacientes, que incluían cinco pacientes con anemia sideroblástica, cinco pacientes con anemia resistente al tratamiento sin ninguna evidencia de leucemia incipiente, ocho pacientes con mielofibrosis y controles normales (tanto médula ósea como sangre periférica).
Efecto de los interferones sobre el crecimiento de las colonias hematopoyéticas en diversas enfermedades
Se cultivaron in vitro células mononucleares sanguíneas periféricas de individuos normales y de pacientes con linfoma, leucemia mieloide crónica (CML) y leucemia de células pilosas (HCL), durante 14 días tal como se describe anteriormente. El interferón se añadió el día cero y las dosis de los interferones alfa, beta y gamma usadas en estos experimentos fueron 100 U/ml. Algunos experimentos también se hicieron con 500 U/ml de interferón. Los resultados se muestran en la tabla I. Incluso a 100 U/ml, el IFN-\beta no suprimía la hematopoyesis como lo hacía el IFN-\alpha-c y, tanto en la CML como en la HCL hubo un efecto promotor sobre el crecimiento de las BFU-E (50% y 25%, respectivamente). De este modo, el IFN-\beta tiene un efecto supresor menor sobre la hematopoyesis que el de los interferones \alpha-c y gamma, incluso cuando se usa a 100 U/ml.
TABLA I Efecto del interferón sobre el crecimiento de las colonias hematopoyéticas en diversas enfermedades
Normal Linfoma CML HCL
GEMM BFU-E GEMM BFU-E GEMM BFU-E LGEMM BFU-E
Adición al LCM + GM + GM + GM + LGM
% % %
Nada 100(104) 100(78) 100(27) 100(9) 100(40) 100(22) 100(23) 100(14)
IFN-\alpha_{c} 10 U/ml 76 77 40 47 99 107
IFN-\alpha_{c} 100 U/ml 57 27 62 41 39 59 124 124
IFN-\beta 100 U/ml 87 74 66 42 90 150 165 125
IFN-\beta 500 U/ml 160 125
IFN-\tau 100 U/ml 60 38 99 64 136 106
IFN-\tau 500 U/ml 53 21 89 42
El número total de colonias está entre paréntesis.
Los resultados muestran el porcentaje de crecimiento. Se muestran en la tabla cinco casos de sangre periférica normal, con linfoma, CML y HCL.
Efecto diferencial de los interferones sobre la hematopoyesis normal
Cuando se estudia el efecto diferencial de los interferones sobre la hematopoyesis normal, se encuentra que, a 10 U/ml, el IFN-\beta no suprime la hematopoyesis y, en algunos casos, hay un incremento en las BFU-E de las médulas óseas (BM, abreviadamente inglés ``bone marrows''). Se muestran en la tabla IIa los resultados del crecimiento de las células BM y se muestran en la tabla IIb los resultados del crecimiento de las células progenitoras de la sangre periférica (PB, abreviadamente en inglés ``peripheral blood''). El incremento en el crecimiento eritroide fue más notable en la médula ósea empobrecida en monocitos (tabla III).
TABLA IIa Efecto diferencial de los interferones sobre la hematopoyesis normal
Colonias hematopoyéticas
Células IFN U/ml MIX GM BFU-E Meg
Normal - 13 117 78 7
BM
alfa-c 100 8 47 21 7
beta 10 12 100 64 7
beta 100 15 99 58 8
gamma 100 14 64 30 12
Normal - 33 128 121 25
BM
alfa-c 100 22 88 42 12
beta 10 30 131 120 17
beta 100 23 149 104 12
gamma 100 35 153 90 20
TABLA IIa (continuación)
Colonias hematopoyéticas
Células IFN U/ml MIX GM BFU-E Meg
Normal - 12 75 45 5
BM
alfa-c 100 6 49 27 3
beta 10 11 72 45 4
beta 100 8 59 43 3
gamma 100 7 67 34 2
TABLA IIb
Células IFN U/ml MIX GM BFU-E Meg
Normal - 17 86 53 7
PB
alfa-c 100 9 55 29 6
beta 10 15 82 66 6
beta 100 14 78 49 8
gamma 100 12 83 40 11
Normal - 24 113 67 19
PB
alfa-c 100 11 71 38 13
beta 10 22 115 66 16
beta 100 18 100 55 10
gamma 100
Normal - 10 92 47 15
PB
alfa-c 100 6 36 21 8
beta 10 13 120 56 14
beta 100 9 80 40 12
gamma 100 8 91 28 15
Normal - 31 122 73 26
PB
alfa-c 100 25 85 30 17
beta 10 31 126 105 24
beta 100 26 89 70 27
gamma 100 30 136 70 12
Cultivos de 14 días en metilcelulosa con PHA-LCM
En el experimento mostrado en la tabla III, también se muestra que el incremento en eritropoyetina (epo) no produce un incremento en las BFU-E. También se analizaron los efectos de la IL-3 en la médula ósea normal y se compararon con los obtenidos con IFN-\beta y con la combinación de ambos. Cuando los cultivos se crecieron en presencia de PHA-LCM, la adición del rIFN-\beta (10 U/ml) y de IL-3 (10 U/ml) produjo una intensificación de tres veces en el crecimiento del progenitor eritroide. Sin embargo, cuando los cultivos se crecieron en ausencia de PHA-LCM (que contiene muchos factores), el IFN-\beta solo no tuvo ningún efecto, mientras que la adición tanto de IL-3 como de IFN-\beta produjo un incremento de dos a tres veces en el crecimiento de las BFU-E en comparación con la IL-3 sola.
TABLA III Médula ósea normal
– monocitos + monocitos
MIX GM BFU-E MIX GM BFU-E
+ LCM 43 5 61 54 5 173
2 U epo + LCM 34 11 59 57 6 122
Control 16 5 20 6 4 2
+ LCM + IFN-\beta 38 16 161 40 9 145
2 U epo + LCM + IFN-\beta 23 15 50 19 7 37
+ LCM + IL-3 75 53 318 27 28 103
+ LCM + IFN-\beta + IL-3 63 33 284 35 18 95
IFN-\beta 10 6 5 8 2 0
IL-3 32 3 70 44 12 61
IFN-\beta + IL-3 30 10 184 13 10 31
IFN-\beta (10 unidades)
IL-3 (10 unidades)
Efecto eritopoyético en la anemia sideroblástica
Se estudiaron las células progenitoras de la sangre periférica de cinco pacientes con anemia sideroblástica. Los resultados se muestran en la tabla IV. El rIFN-\beta a 10 U/ml tuvo un efecto promotor del crecimiento significativo sobre las BFU-E y CFU-Mix. El incremento en las BFU-E es de una magnitud de seis veces y en las CFU-Mix incluso mayor. Se observó un efecto estimulador menos notable en las CFU-GM. Seguidamente, se estudiaron los efectos del IFN-\beta a 10 U/ml, de la IL-3 a 10 U/ml y de la combinación de ambos. La tabla IV muestra que ocurre una intensificación del crecimiento de las BFU-E cuando se presentaron juntos ambos factores.
TABLA IV Crecimiento de las células progenitoras de la sangre periférica en la anemia sideroblástica (5 casos)
MIX GM BFU-E
PHA-LCM 5 \pm 2 32 \pm 10 3 \pm 1
+ IFN-\beta 10 U 62 \pm 6 48 \pm 6 18 \pm 3
+ IL-3 10 U 18 \pm 2 40 \pm 8 20 \pm 5
+ IFN-\beta 10 U + IL-3 10 U 26 \pm 4 60 \pm 4 35 \pm 8
Los resultados son de duplicados de placas de cultivo crecidos en presencia de PHA-LCM. Se añaden el IFN-\beta y la IL-3 el día cero.
Efecto eritropoyético en la anemia resistente al tratamiento
Se estudiaron las células progenitoras de la sangre periférica de cinco pacientes con anemia resistente al tratamiento sin evidencia de blastos o sin ningún signo de preleucemia (tabla V). Se crecieron las células progenitoras PB tal como en el grupo con anemia sideroblástica. Los resultados obtenidos muestran, de nuevo, un efecto promotor del crecimiento sobre las colonias de líneas múltiples y las BFU-E, cuando se añade el IFN-\beta a 10 U/ml.
De nuevo, se nota un efecto casi aditivo en los cultivos con IL-3 e IFN-\beta. En este grupo de pacientes el incremento en las BFU-E fue de menor grado que en los casos de anemia sideroblástica (dos veces frente a seis). Se observó un incremento menor en el número de CFU-GM. Esto sugiere que el efecto es más sobre el estado de maduración de las células progenitoras, principalmente aquellas relacionadas con la eritropoyesis, y no sobre las ``células madre''. El incremento de las CFU-Mix puede ser debido al componente eritroide presente en estas colonias.
TABLA V Crecimiento de las células progenitoras en la sangre periférica en la anemia resistente al tratamiento (5 casos)
MIX GM BFU-E
PHA-LCM 3 \pm 1 16 \pm 5 6 \pm 3
+ IFN-\beta 10 U 5 \pm 2 18 \pm 5 11 \pm 3
+ IL-3 10 U 5 \pm 1 17 \pm 4 12 \pm 4
+ IFN-\beta 10 U + IL-3 10 U 8 \pm 2 21 \pm 3 26 \pm 5
Los resultados son la media \pm el error estándar de la media de duplicados de placas.
Todos los cultivos se crecieron con PHA-LCM.
Efecto eritropoyético en la mielofibrosis
Se estudiaron las células de la sangre periférica de ocho pacientes con mielofibrosis. Se compararon los cultivos con y sin LCM y se estudiaron los efectos del IFN-\beta, IL-3 y sus combinaciones. Los resultados (tabla VI) muestran que el IFN-\beta a 100 U/ml no es supresor del crecimiento de las BFU-E obtenidas de la sangre periférica. Se observa un leve (no significativo) efecto promotor del crecimiento en presencia de LCM, mientras que en ausencia de LCM hay un claro efecto intensificador con la combinación del IFN-\beta y la IL-3.
TABLA VI Efectos del IFN-\beta sobre la hematopoyesis en pacientes con mielofibrosis
Colonias
+ LCM – LCM
Factores MIX GM BFU-E Mg MIX GM BFU-E Mg
- 106 110 131 10 26 19 26 0
IFN-\beta 100 U 160 93 131 5 74 16 30 0
IL-3 157 98 209 6 106 22 77 0
IFN-\beta + IL-3 218 90 209 1 170 46 106 1
- 88 72 90 5 41 37 31 2
IFN-\beta 100 U 112 66 91 3 123 35 33 5
IL-3 130 71 158 3 150 39 87 5
IFN-\beta + IL-3 285 70 169 2 162 48 112 6
- 54 48 78 12 32 30 41 0
IFN-\beta 100 U 122 48 84 7 107 32 48 7
IL-3 107 44 219 11 128 40 103 6
IFN-\beta + IL-3 208 49 235 9 157 65 134 9
- 120 123 147 19 20 11 29 1
IFN-\beta 100 U 133 102 158 17 81 16 30 9
IL-3 141 96 196 3 93 28 85 9
IFN-\beta + IL-3 197 204 204 11 121 50 97 12
- 75 82 103 8 24 23 19 0
IFN-\beta 100 U 98 73 109 9 79 31 21 0
IL-3 109 69 177 7 181 42 57 1
IFN-\beta + IL-3 156 79 184 5 143 52 76 3
TABLA VI (continuación)
Colonias
+ LCM – LCM
Factores MIX GM BFU-E Mg MIX GM BFU-E Mg
- 93 88 113 19 29 19 24 0
IFN-\beta 100 U 116 71 125 7 87 37 26 1
IL-3 134 70 191 3 112 45 73 2
IFN-\beta + IL-3 171 99 198 12 126 48 99 2
- 117 94 129 20 49 35 42 2
IFN-\beta 100 U 128 89 138 21 153 51 45 2
IL-3 149 95 222 6 161 63 121 4
IFN-\beta + IL-3 207 106 242 15 199 84 158 7
- 69 55 80 13 16 14 17 0
IFN-\beta 100 U 86 61 86 13 66 27 27 3
IL-3 101 67 144 16 85 31 48 3
IFN-\beta + IL-3 150 92 201 18 104 45 62 10
Puesto que se ha implicado a la 1, 25-dihidroxi-Vit D_{3} en la patogénesis de la mielofibrosis y algunos casos clínicos han mostrado alguna mejoría, se usó la Vit-D_{3} para valorar la respuesta hematopoyética medida mediante formación de colonias. La tabla VII muestra los resultados obtenidos usando IFN-\beta y Vit D3, usando condiciones idénticas en el mismo caso.
TABLA VII Efecto del IFN-\beta y la vitamina D_{3} sobre las BFU-E de la sangre periférica en la mielofibrosis*
BFU-E (colonias por 10^{5} células)
Factores Con LCM Sin LCM
0 0 0
IFN-\beta (100) 0 50
Vit D_{3} (10^{-9}M) 12 21
*Sangre de un paciente con mielofibrosis grave, anemia (6 g/dl de hemoglobina) y enfermedad pulmonar crónica con necesidad de múltiples transfusiones de sangre. Los factores se añadieron como se describe en los métodos. Los resultados son la media de duplicados de cultivos.
Las colonias de líneas múltiples también se incrementaron mediante el IFN-\beta pero este efecto solamente fue evidente en ausencia de PHA-LCM. La razón por la que el efecto promotor del crecimiento del IFN-\beta fue visto aquí, principalmente, en ausencia de LCM no está clara, pero puede asumirse que, o bien apunta a la presencia de producción de inhibidores mediante células auxiliares en los pacientes con mielofibrosis o bien apunta a un exceso de factores proporcionados tanto por las células auxiliares como por el LCM.
Las colonias de líneas múltiples representan células más tempranas que las células progenitoras de los granulocitos y macrófagos y también fueron contadas. Se encontró que, cuando se añadió IFN-\beta a los cultivos empobrecidos en LCM, se promovió en seis veces el crecimiento de las colonias de líneas múltiples (tabla VIII).
TABLA VIII Efecto del IFN-\beta sobre la formación de colonias de líneas múltiples en la mielofibrosis
CFU-MIX
Factores Con LCM Sin LCM
0 28 30
IFN-\beta (100) 27 118
Vit D_{3} (10^{-9}M) 36 No ensayado
Las células se sembraron a una concentración de 10^{5} células por ml. Se identificaron las colonias y se contaron. Las colonias de líneas múltiples se eliminaron con una piqueta Pasteur fina y se tiñeron. Los resultados son la media de duplicados.
Tratamiento de los pacientes
Se seleccionaron para el tratamiento pacientes con anemia sideroblástica, anemia resistente al tratamiento, leucemia mieloide crónica o mielofibrosis, diagnosticados mediante parámetros clínicos, hallazgos físicos tales como el bazo agrandado en la mielofibrosis y hallazgos típicos en el frotis de sangre periférica y los recuentos, confirmándose siempre el diagnóstico mediante las características típicas encontradas en estos trastornos en biopsias de hueso. Se realizaron rutinariamente tinciones de los depósitos de hierro y de los sideroblastos en anillo.
En los pacientes con anemia sideroblástica o resistente al tratamiento o mielofibrosis, la ausencia de leucemia evidente, la ausencia de deficiencia en B12 o folato y la ausencia de terapia citotóxica en los seis meses anteriores son requerimientos para su inclusión en el tratamiento y forman parte de la trayectoria del diagnóstico. Los pacientes con diabetes sacarina grave o hipersensibilidad conocida de alguna magnitud se excluyen. Las marcas incluyen la hematopoyesis ineficaz, las citopenias de sangre periférica y la médula ósea hipercelular.
La duración del tratamiento es de al menos 3-4 meses con, como protocolo preliminar, inyecciones intramusculares de IFN-\beta a dosis diarias de 2 millones de unidades (2 MU) durante el primer mes y, seguidamente, dos veces a la semana. La continuación del tratamiento dependerá de la respuesta de los pacientes. Será interrumpido en los pacientes que desarrollen anomalías de laboratorio significativas durante el tratamiento.
Se realiza una evaluación antes del tratamiento, que incluye la anamnesis completa y la exploración física. Los datos incluyen sus capacidades para realizar la rutina diaria, la duración de la enfermedad, el tiempo del agravamiento, las necesidades de transfusión de sangre, intervalo entre transfusiones, respuesta a la quimioterapia y a los andrógenos (suministrados para mejorar la anemia), tendencia a la hemorragia e infecciones.
Durante el tratamiento, se realizan diversas investigaciones de laboratorio que incluyen recuentos en sangre y recuentos diferenciales realizados a intervalos diarios durante la primera semana y, subsecuentemente, realizados semanalmente durante cuatro meses; frotis de sangre y aspirados de médula ósea, biopsias de trepanación de hueso al principio del tratamiento y después de cuatro meses; pruebas bioquímicas de evaluación renal y funciones hepáticas realizadas semanalmente y de función pulmonar y rayos X antes y después de los cuatro meses de tratamiento, a no ser que sea clínicamente necesario a lo largo de este periodo. El tamaño del bazo se confirma mediante esplenogammagrafía y se realiza dos veces al mes.
La gravedad de la enfermedad se ordena mediante la frecuencia del requerimiento de transfusiones de sangre y los niveles de hemoglobina. La capacidad cardiaca y pulmonar (ECG y función pulmonar) se controlan antes de la puesta en marcha del tratamiento y durante la primera semana (control de las arritmias cardiacas).
Los pacientes son hospitalizados durante la primera semana para su seguimiento por el médico a su cargo y se controla su función cardiaca así como cualquier reacción adversa posible. Diariamente se examinan los recuentos de reticulocitos durante las primeras cuatro semanas así como las pruebas sanguíneas mencionadas anteriormente que se realizan diariamente durante la primera semana y, subsecuentemente, semanalmente durante las primeras cuatro semanas y, seguidamente, mensualmente.
Antes del tratamiento y después de dos meses, se estudian la sangre y la médula ósea tal como se hace anteriormente en los estudios in vitro, es decir se evalúa la función hematopoyética in vitro, que incluye la respuesta al IFN-\beta y los resultados se relacionaron para validar la predicción mediante análisis estadístico (prueba U de Mann Whitney).
El tratamiento incluye inyecciones intramusculares de IFN-\beta, 2 millones de unidades dependiendo del área del cuerpo, administrado diariamente durante el primer mes de tratamiento y, seguidamente, la dosis se reduce a dos veces por semana.
Se registran los efectos secundarios, si los hubiera, y se detiene el tratamiento si se percibiera un efecto secundario importante atribuible al tratamiento. Si no hay efectos secundarios importantes, la decisión de continuar o parar el tratamiento se toma después de cuatro meses de tratamiento. Las transfusiones de sangre, si fueran necesarias, se administran en base a un juicio clínico, a saber, disnea y malestar debido a los bajos niveles de hemoglobina. La tensión sanguínea y el pulso se controlan automáticamente.
La eficacia del tratamiento se valora mediante los siguientes parámetros:
1.
incremento de los niveles de hemoglobina, recuento de eritrocitos y recuentos de reticulocitos, así como recuentos de leucocitos y trombocitos.
2.
descenso de las necesidades de transfusiones de sangre.
3.
acortamiento del periodo de transfusión de sangre.
4.
mejora subjetiva de la sintomatología clínica, menor debilidad y mejora en la evolución.
5.
la comparación de la hematopoyesis se valora mediante biopsias de hueso realizadas antes y después del tratamiento. Se comprueba la condición celular y el tipo de los precursores así como la eritropoyesis.
Caso 1
Un paciente de 57 años de edad con leucemia mieloide crónica (CML) durante 6 años, en fase crónica, controlada mediante quimioterapia convencional que incluye hidroxiurea (hydrea) y busulfano (myleran), se volvió resistente a este tratamiento y no respondió a otros agentes quimioterapéuticos tales como la tioguanina y el cytosar. Debido al desarrollo de la conocida fase agresiva de transición con la aparición de blastos leucémicos y al aumento del malestar con incapacidad para caminar debido a un enorme bazo, y debido a la necesidad de transfusiones de sangre por la grave anemia, se trató, seguidamente, al paciente con IFN-\beta (InterPharm Laboratories Ltd., Israel) en base a unos experimentos de laboratorio que mostraban una respuesta eritropoyética. Su respuesta clínica fue excelente con reducción en el número de leucocitos, desaparición de los blastos leucémicos de la sangre periférica, aumento de la hemoglobina hasta 10-11 g/dl, transfusiones de sangre nunca más necesarias y una increíble reducción del tamaño del bazo. El paciente pudo volver pronto a sus actividades normales y continuó recibiendo intramuscularmente 2 MU de IFN-\beta, cinco días a la semana, como único tratamiento durante varios meses.
Los ensayos de laboratorio antes del tratamiento, mostraron los siguientes resultados: hemoglobina 7 g/dl, recuento de leucocitos: 81.000, blastos 8-10%, células mieloides inmaduras; promielocitos 3%, mielocitos 10%, metamielocitos 14%, neutrófilos segmentados 40%, cayados 10%, eosinófilos 2%, basófilos 8%, monocitos 2%, linfocitos 4%. El recuento de trombocitos alcanzó 700.000/mm^{3}. Su enfermedad clínica se deterioró, el paciente fue incapaz de andar, parcialmente, debido a su debilidad y parcialmente, por el incremento en la dificultad de respirar tanto debido a la anemia como al gran bazo.
El paciente comenzó a recibir IFN-\beta (después de la aprobación por parte de la comisión del hospital de Helsinki y del ministerio de sanidad) a una dosis diaria de 2 millones de unidades (2 MU) al día, seis días a la semana y
\hbox{2 mg/día}
por vía oral de myleran (busulfano). Dos meses más tarde, mejoró su sensación general, fue capaz de caminar y realizar sus actividades diarias, desapareció la necesidad de las transfusiones de sangre y no hubo signos de toxicidad en absoluto. El único efecto secundario observado fue un síndrome parecido a una gripe muy leve, común en la terapia con interferón que se controló con vitaminas C y paracetamol durante dos semanas. Los exámenes de laboratorio mostraron un incremento de la hemoglobina que sucedió progresivamente hasta 11,4 g/dl, un descenso de los leucocitos hasta 10.000/mm^{3}, recuento normal de trombocitos, 160.000/mm^{3}, y ausencia de blastos en el recuento diferencial de leucocitos. El recuento diferencial permaneció siendo el típico de la fase crónica de la CML y no se observaron basófilos. El hallazgo más sorprendente en la exploración física fue la reducción del tamaño del bazo hasta 3 cm (antes: 27 cm) y del hígado, 3 cm (antes: 14 cm).
Caso 2
Una paciente con 66 años de edad mostraba una historia extremadamente inusual de ocho años de mielofibrosis post-esplenectomía con metaplasia mieloide en el hígado (una gran hepatomegalia), transformación megacarioblástica (que es un suceso bastante raro) resistente a la hidroxiurea, necesidad de una transfusión de sangre casi semanalmente, y con una debilidad y disnea graves. El tratamiento con una combinación de 2 millones de unidades por día de IFN-\beta por vía intramuscular junto con una dosis muy baja de myleran (busulfano), 2 mg en días alternos, mejoró su estado general, redujo de una forma moderada el agrandamiento del hígado y ocasionó una desaparición de los megacarioblastos. El incremento en el recuento de los reticulocitos desde el 3% hasta el 8% indicó que ocurría algo de maduración eritroide (ya que los niveles de LDH disminuyeron y no había signos de hemólisis). La mejora fue evidente y el tratamiento se continuó.
Se espera que tengan lugar numerosas modificaciones y variaciones en la práctica de la invención por los expertos en la técnica.

Claims (6)

1. Un método para preparar una composición farmacéutica en el que se combinan de 1 a 3 MU de interferón-\beta con un vehículo farmacéuticamente aceptable para proporcionar una unidad de dosificación diaria para el tratamiento de la leucemia mieloide crónica (CML).
2. El método de la reivindicación 1, en el que el interferón-\beta humano es un interferón-\beta humano natural.
3. El método de la reivindicación 1 ó 2, en el que el interferón-\beta humano es un interferón-\beta recombinante.
4. El método de la reivindicación 3, en el que el interferón-\beta recombinante se produce en las células de ovario de hamster chino (células CHO).
5. El método de cualquiera de las reivindicaciones precedentes, en el que las composiciones comprenden 2 MU de interferón-\beta.
6. El método de cualquiera de las reivindicaciones precedentes, en el que se añade a la composición farmacéutica interleuquina-3.
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