ES2298229T3 - Medicamento para el tratamiento de enfermedades causadas por protozoos parasitos. - Google Patents

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Abstract

El uso de un inhibidor de CTP sintetasa, y una base de purina seleccionada a partir del grupo que consiste en adenina, guanina, citidina y/o hipoxantina y/o un nucleósido seleccionado a partir del grupo que consiste en adenosina, guanosina y/o inosina que suprime sus efectos tóxicos in vivo, en la fabricación de un medicamento para el tratamiento de una enfermedad causada por protozoos parásitos.

Description

Medicamento para el tratamiento de enfermedades causadas por protozoos parásitos.
Campo técnico
La presente invención se refiere a la fabricación de un medicamento para el tratamiento de una enfermedad causada por protozoos parásitos y a una composición farmacéutica como tal.
Antecedentes
Muchas enfermedades extendidas están causadas por patógenos protozoarios, tales como la malaria, leishmaniasis y tripanosomiasis. La última está causada por infecciones con especies del género protozoario Tripanosoma. La tripanosomiasis americana, o enfermedad de Chaga, están causadas por T. cruzi, que por lo general es transmitido a los seres humanos por insectos triatominos infectados, mientras que la tripanosomiasis africana, o la enfermedad del sueño, está causada por infecciones de Trypanosoma brucei rhodiense y T. b. gambiense. Más específicamente, la enfermedad del sueño (para una revisión véase Brun, R. (1999) Karger-Gazette 63, 5-7) es una enfermedad devastadora que tiene su nombre por la condición comatosa en la etapa final de la enfermedad. Sin tratamiento, el paciente muere en un par de meses a varios años después de la infección. La condición comatosa severa descrita ocurre cuando estos parásitos principalmente estando difundidos en la corriente sanguínea invaden después el sistema nervioso central.
T. brucei se extiende entre sus huéspedes mamíferos por las moscas tsé-tsé. El parásito pasa a través de muchas etapas diferentes del ciclo vital en el huésped mamífero así como en la mosca (Vickerman, 1985). Cuando los tripanosomas entran en un huésped mamífero por una picadura de mosca tsé-tsé, comienzan a proliferar como formas delgadas alargadas de la corriente sanguínea. Según la enfermedad progresa, cada vez más tripanosomas son convertidos en formas cortas gruesas que son incapaces de proliferar pero que, en contraste con las formas delgadas alargadas, pueden ser transmitidas a una nueva mosca tsé-tsé. En la mosca, los tripanosomas pasan a través de algunas otras etapas del desarrollo antes de que sean pasados a un nuevo huésped mamífero.
La mayor parte de los fármacos eficaces contra T. brucei no cruzan la barrera sangre-cerebro y son por lo tanto inútiles en cuanto los tripanosomas han invadido el SNC. Actualmente, los únicos fármacos eficaces contra una infección en la etapa tardía de T. brucei son la difluorometilornitina (DFMO, por sus siglas en inglés) y compuestos de arsénico, tales como el melarsoprol. Los compuestos de arsénico tienen efectos secundarios severos y el paciente a menudo muere por una encefalitis inducida por fármaco. La DFMO es menos tóxica, pero muy cara para prepararla y es sólo eficaz contra T. b. gambiense.
Para encontrar tratamientos alternativos, el metabolismo de purina ha sido durante mucho tiempo un objeto importante en el campo de los tripanosomas y organismos relacionados (revisado en Hassan, H. F. y Coombs, G. H. (1988) FEMS Microbiol. Rev. 54, 47-84). Se ha establecido previamente que los tripanosomas carecen de la capacidad de formar purinas de novo y que por lo tanto necesitan hipoxantina, adenina o guanina que son recuperadas por varias fosforribosiltransferasas. Cualquiera de estas tres bases es fina ya que los tripanosomas, como la mayor parte de organismos, tienen todas las enzimas necesarias para interconvertir IMP, AMP y GMP. Los nucleósidos (adenosine, inosina y guanosina) también pueden ser usados, pero por lo general son divididos en el azúcar y la base antes de su recuperación (Pellé, R., Vern, L. S., Parkin, D. W. (1998)
\hbox{ J. Biol. Chem .  273 ,
2118-2126  Proc. Am. Ass. Cancer Res .
 22 , 352).}
Sin embargo, ha sido dirigida mucha menos atención a la síntesis de pirimidinas en los tripanosomas (para una revisión véase Hassan, H. F. y Coombs, G. H. (1988) FEMS Microbiol. Rev. 54, 47-84). Se sabe que T. brucei es capaz de hacer totalmente UTP de novo y por la recuperación de uracilo. Ya que no hay ninguna información de si T. brucei sintetiza CTP de novo o por la recuperación de citidina o citosina, hasta ahora, no ha sido posible desarrollar fármacos basados en el control de los niveles de CTP.
Sumario de la presente invención
De acuerdo con la presente invención, se ha mostrado por primera vez que a diferencia de las células de mamífero, los tripanosomas no tiene ningún ruta de recuperación para la síntesis de CTP. En cambio, CTP sólo es sintetizado de novo. Así, la invención se refiere al uso de un inhibidor de CTP sintetasa y una purina descubierta seleccionada a partir del grupo que consiste en adenina, guanina, citidina y/o hipoxantina y/o un nucleósido seleccionado a partir del grupo que consiste en adenosina, guanosina y/o inosina que suprime sus efectos tóxicos in vivo en la fabricación de un medicamento para el tratamiento de una enfermedad causada por cualesquiera protozoos parásitos en los que CTP es sintetizado de novo por CTP sintetasa. Preferiblemente, es usado un inhibidor de CTP sintetasa en forma de un análogo de glutamina, donde el siguiente componente puede ser usado para suprimir sus efectos tóxicos que pueden dañar al paciente al que es administrado el medicamento. En consecuencia, la presente invención proporciona por primera vez un medicamento no tóxico y rentable.
Breve descripción de los dibujos
La figura 1 muestra mezclas de NTP en T. brucei en diferentes etapas del ciclo vital. En A), se muestran todos los NTP mientras que en B), la región que muestra las mezclas de CTP han sido ampliadas. Las muestras son de formas procíclicas de la circulación sanguínea (PC), delgada alargada (DL), cortas gruesas (CG) y cultivadas in vitro (C). La abreviatura para cada etapa del ciclo vital (PC, DL, CG, C) es puesta más abajo en el cuadro correspondiente en B) y el mismo orden de las muestras es usado en A). Los valores son representados como relativo (en %) respecto a la mezcla total de NTP (CTP+UTP+ATP+GTP).
La figura 2 muestra la incorporación del marcador de tritio en CTP, UTP y ácidos nucleicos. En A), se muestra la incorporación de tritio en UTP (triángulos) y CTP (cuadrados), mientras que en B), se muestra la incorporación del marcador en RNA+DNA (cuadrados) y sólo ADN (triángulos).
La figura 3 muestra las mezclas de CTP después del tratamiento con varios inhibidores de CTP sintetasa durante 1 h. Se muestran muestras sin fármaco (control), con DON 25 y 100 \muM (DON25 y DON100, respectivamente), con acivicina 100 \muM (Aci100) y con CPEC 25 \muM (CPEC25).
La figura 4 muestra el efecto de DON (A) y acivicina (B) en la proliferación de tripanosomas. En A), los tripanosomas fueron tratados sin fármaco (cuadrados), DON 1 \muM (triángulos) o DON 5 \muM (diamantes). En B), los tripanosomas fueron tratados sin fármaco (cuadrados rellenos), acivicina 1 \muM (triángulos), acivicina 5 \muM (diamantes) o acivicina 25 \muM (cuadrados vacíos).
La figura 5 muestra la liberación después de la exposición a DON 5 \muM durante 1 h. Los tripanosomas fueron tratados con DON durante 1 h y luego fueron recuperados y resuspendidos en medio sin fármaco.
La figura 6 muestra la proliferación de fibroblastos de ratón BALB/c con concentraciones de DON crecientes en ausencia (cuadrados) o presencia de hipoxantina 10 \muM (diamantes) y 160 \muM (triángulos). El índice de proliferación en las ordenadas muestra la cantidad relativa de células comparado con la muestra sin fármaco.
Descripción detallada de la invención
En un primer aspecto, la presente invención se refiere al uso de un inhibidor de CTP sintetasa, especialmente un análogo de glutamina y una purina descubierta seleccionada a partir del grupo que consiste en adenina, guanina, citidina y/o hipoxantina y/o un nucleósido seleccionado a partir del grupo que consiste en adenosina, guanosina y/o inosina que suprime sus efectos tóxicos in vivo en la fabricación de un medicamento para el tratamiento de una enfermedad causada por protozoos parásitos. Como aparecerá más abajo, el papel principal del análogo de glutamina, según se considera, es inhibir ciertas etapas de la biosíntesis de nucleótidos.
Como se menciona anteriormente, la presente invención está basada en el hallazgo de que a diferencia de las células de mamífero, los tripanosomas no tienen ningún ruta de recuperación para la síntesis de CTP. En cambio, CTP es sintetizado de novo. Se sabe que las células de mamífero son más versátiles cuando participan en el metabolismo de nucleótidos y son capaces de hacer bases de purina así como pirimidinas de novo. Las rutas de recuperación incluyen fosforribosiltransferasas (para adenina, hipoxantina, guanina y uracilo) así como ribonucleósido quinasas (para adenosina, guanosina, uridina y citidina). CTP pueden ambos ser obtenidos por la recuperación de citidina y por la biosíntesis de novo a partir de UTP. La última reacción está catalizada por la CTP sintetasa.
Además, los presentes inventores han publicado anteriormente (Hofer, A., Ekanem, J. T. y Thelander, L. (1998) J. Biol. Chem. 273, 34098-34104) que T. brucei de la corriente sanguínea cultivado tiene una mezcla de CTP excepcionalmente pequeña comparado con las otras mezclas de NTP y otros tipos de células. En el presente trabajo, fueron estudiadas las dos etapas en el huésped mamífero y la forma procíclica, que es la primera de las tres etapas en la mosca. Las otras formas de insecto sólo pueden ser obtenidas por la disección de la mosca tsé-tsé.
Así, de acuerdo con la presente invención, ahora se ha confirmado que T. brucei también tiene una mezcla excepcionalmente pequeña de CTP en tripanosomas delgados alargados y cortos gruesos cultivados en ratones. También se muestra en este documento por primera vez que CTP sólo puede ser formado de novo y que es una síntesis lenta más bien que una degradación excesiva que es responsable del bajo nivel de CTP. Todas estas observaciones han conducido a los inventores hacia la CTP sintetasa como un objetivo interesante en quimioterapia. Además, en el contexto de Plasmodium falciparum, se ha demostrado que carece de la respuesta de citidina y de la síntesis de purina de novo, véase Hassan-HF y Coombs-GH (1988): "Purine and pyrimidine metabolism in parasitic protozoa". FEMS Microbiology Reviews 54, 47-84.
Como se menciona anteriormente, el inhibidor de CTP sintetasa es cualquier análogo funcional, derivado, producto de sustitución, isómero u homólogo del aminoácido glutamina, que conserva la propiedad de la glutamina de unirse a la CTP sintetasa. Así, la expresión "análogo de glutamina" es requerido en este documento para abarcar cualquiera de los antedichos. La preparación de análogos de glutamina de acuerdo con la invención se preparan por métodos convencionales conocidos por el experto en este campo, véase, por ejemplo, las referencias mencionadas más abajo en el contexto de las realizaciones específicas, o la literatura de referencia estándar.
En una realización particularmente ventajosa, el inhibidor de CTP sintetasa es un derivado de norleucina, tal como 6-diazo-5-oxo-L-norleucina (DON). DON es un análogo de glutamina que inhibe un amplio rango de reacciones que requieren glutamina aunque el efecto principal parezca estar en la biosíntesis de novo de purina y CTP sintetasa en células de mamífero (Lyons, S. D., Sant, M. E., Christopherson, R. I. (1990) J. Biol. Chem. 265, 11377-11381). Éste bloquea la proliferación y ha sido examinado con extensos ensayos clínicos como un fármaco para el cáncer (revisado en Catane, R., Von Hoff, D. D., Glaubiger, D. L. y Muggia, F. M. (1979) Cancer Treat. Rep. 63, 1033-1038; y Ahluwalia, G. S., Grem, J. L., Hao, Z., y Cooney, D. A. (1990) Pharmacol. Ther. 46, 243-271). La patente de EE.UU Nº. 2.965.634 se refiere a derivados de norleucina, tales como DON, y un procedimiento para su producción. El uso ejemplificado en ese documento está basado en sus propiedades fitotóxicas, por ejemplo, como herbicidas o agentes para matar malas hierbas. No hay nada mencionado que conduciría al experto en este campo a contemplar el uso de derivados de norleucina en medicamentos. Así, la presente invención describe por primera vez el uso de DON en el tratamiento de condiciones clínicas causadas por patógenos protozoarios. Como se muestra más abajo en la sección experimental, a 1 \muM, DON bloqueó completamente la proliferación de tripanosomas y redujo selectivamente el nivel de CTP en T. brucei sin afectar a los niveles de UTP, ATP o GTP.
En una realización alternativa, el inhibidor de CTP es acivicina. De modo similar a DON, se ha sugerido la acivicina para uso como un componente activo en una composición herbicida, véase, por ejemplo, la patente de EE.UU Nº. 5.489.562.
Como se menciona anteriormente, para proporcionar un medicamento eficiente para el uso en esquemas de tratamiento, los efectos tóxicos del inhibidor de CTP sintetasa deben ser suprimidos por el uso de una nucleobase adecuada, tal como una base de purina o un nucleósido. Como una ilustración, en células de mamífero, se sabe que DON también afecta a la biosíntesis de novo de purina, una ruta de la que carece en tripanosomas. De acuerdo con la presente invención, este es el objetivo principal del fármaco en fibroblastos de ratón de tejido cultivado. Sin ninguna purina en el medio de cultivo, un bloque total de proliferación ocurrió a 1-2 \muM. Sin embargo, se muestra la adición de la base de purina hipoxantina en la sección experimental más abajo para aumentar la concentración de DON necesaria para un bloque de proliferación a más de 20 \muM. La citidina no tuvo ningún tal efecto. En consecuencia, la mejor realización de la presente invención parece ser una terapia combinatoria de DON e hipoxantina.
En una realización ventajosa, la base de purina se selecciona a partir del grupo que consiste en adenina, guanina y/o hipoxantina. Sin embargo, ya que los nucleósidos son divididos en el azúcar y la base de purina cuando se administran, en una realización alternativa, se usa un nucleósido como el componente que suprime los efectos secundarios tóxicos del análogo de glutamina usado. Así, la base de purina entonces es proporcionada por el uso de un nucleósido, por ejemplo, adenosina, guanosina o inosina, en la presente fabricación. La preparación de purinas y nucleósidos es conocida por los expertos en este campo y puede seguir cualquier método convencional, véanse, por ejemplo, las patentes de EE.UU N^{os}. 6.017.736, 5.792.868 y 5.688.947.
El presente uso preferiblemente es referido a un medicamento para el tratamiento y/o la prevención de una enfermedad seleccionada a partir del grupo que consiste en malaria, leishmaniasis y tripanosomiasis, por ejemplo, la tripanosomiasis americana (enfermedad de Chaga), o la tripanosomiasis africana (enfermedad del sueño).
En un segundo aspecto, la presente invención se refiere a una composición farmacéutica para el tratamiento y/o la prevención de una enfermedad causada por protozoos parásitos, que comprende un inhibidor de CTP sintetasa y una base de purina junto con un vehículo farmacéuticamente aceptable y opcionalmente otros excipientes.
En todo lo esencial, la presente composición farmacéutica será fabricada como se describe anteriormente. Así, el inhibidor de CTP sintetasa es un análogo de glutamina, tal como 6-diazo-5-oxo-L-norleucina (DON) o acivicina, mientras que la base de purina ha sido seleccionada a partir del grupo que consiste en adenina, guanina y/o hipoxantina. En una realización específica, la base de purina es proporcionada a la composición por el uso de un nucleósido, por ejemplo, adenosina, guanosina e inosina, o cualquier equivalente funcional o su derivado capaz de inhibir los efectos tóxicos de un análogo de glutamina.
La composición farmacéutica de acuerdo con la invención puede ser presentada como una composición individual, en la que los componentes están presentes en una mezcla en dicho vehículo. De forma alternativa, la composición se presenta en una forma de kit, en el que los componentes están presentes como entidades separadas para la administración esencialmente simultánea al paciente. La opción de la forma será dependiente o actuará según las circunstancias y motivos prácticos según el experto en este campo.
Es posible administrar los ingredientes activos de acuerdo con la invención solos en solución. Sin embargo, en la realización preferida, el(los) ingrediente(s) activo(s) se formula(n) en una composición farmacéutica. La presente composición comprende al menos un ingrediente activo (inhibidor de CTP sintetasa, una nucleobase, tal como una purina o nucleósido), junto con uno o varios vehículos farmacéuticamente aceptables y/u otros agentes terapéuticos. Según se incluye en la amplitud de esta invención, "aceptable" es definido como que es compatible con otros ingredientes de la formulación y no perjudicial para el paciente o la célula huésped. Estos vehículos incluyen los conocidos por los médicos en la técnica tales como los adecuados para la administración oral, rectal, nasal, tópica, bucal, sublingual, vaginal o parenteral (incluyendo subcutánea, intramuscular, intravenosa e intradérmica), siendo preferida la administración intervenosa u oral. Los vehículos específicos adecuados para uso en la invención son conocidos por los expertos en este campo y pueden ser como se menciona más abajo.
La presente composición puede ser administrada oralmente en forma líquida o de comprimido, y puede incluir uno o varios de los siguientes: lactosa (hidrosa, flujo rápido), celulosa microcristalina, dióxido de silicio coloidal, croscarmelosa de sodio, estearato de magnesio, ácido esteárico y otros excipientes, colorantes y vehículos farmacológicamente compatibles. Ya que la presente composición es inestable en medio ácido, para permitir su liberación en el intestino, el ambiente ácido en el estómago debe ser compensado para cuando sean usadas formas de dosificación oral. Así, la presente composición puede ser tomada junto con un tampón adecuado, tal como bicarbonato. De forma alternativa, puede ser revestido con un revestimiento entérico. Un aislamiento del ingrediente activo de la acidez del revestimiento entérico también puede ser incluido, tal como por el uso de una capa de aislamiento. La preparación de revestimientos entéricos es conocida por los expertos en esta técnica. Las composiciones para uso oral pueden ser administradas en pacientes en estados de ayuno y de no ayuno.
De ser formulada para administración parenteral, la presente composición puede incluir soluciones de inyección acuosas y no acuosas, isotónicas y estériles que pueden contener antioxidantes, tampones, bacterioestatos y solutos que proporcionan el(los) ingrediente(s) activo(s) isotónico(s) con la sangre del receptor pretendido; y suspensiones estériles acuosas y no acuosas que pueden incluir agentes de suspensión y agentes de hinchamiento. Como se discute anteriormente, la composición puede ser presentada en recipientes de dosis unitaria o multidosis sellados, por ejemplo, ampollas y viales, y puede ser almacenada en una condición liofilizada que requiera sólo de la adición del vehículo líquido estéril, por ejemplo, agua para inyecciones, inmediatamente antes de su uso. Las soluciones de inyección extemporánea y las suspensiones pueden ser preparadas a partir de polvos estériles, gránulos y comprimidos de la clase antes descrita.
Las dosis tendrán que ser modificadas de acuerdo con la condición clínica que se trate así como de la edad del paciente, el peso corporal, etc. Dosis adecuadas son determinadas para cada caso específico por el médico especialista responsable.
La composición farmacéutica de acuerdo con la invención se formula para uso en el tratamiento y/o la prevención de una enfermedad seleccionada a partir del grupo que consiste en malaria, leishmaniasis y tripanosomiasis, por ejemplo, tripanosomiasis americana (enfermedad de Chaga) o tripanosomiasis africana (enfermedad del sueño).
Se proporciona un sistema modelo, pero no reivindicado, comprendiendo T. brucei recombinante, en el que ha sido insertado un promotor inducible para controlar el gen de CTP sintetasa, para estudios con lípidos, membranas y proteínas marcadoras para varias etapas del ciclo vital de T. brucei. Tales estudios son útiles, por ejemplo, para el futuro desarrollo de fármacos, ya que aún no es exactamente conocido el mecanismo que provoca que los tripanosomas sufran cambios radicales de la morfología y el metabolismo cuando cambian entre varias etapas del ciclo vital. Hay una gran necesidad de sintetizar lípidos durante estos cambios. Los tripanosomas tienen un gran orgánulo del tipo mitocondria llamado cinetoplasto, que sufre un aumento drástico del tamaño y la cantidad de crestas cuando los tripanosomas se desarrollan desde las formas de la circulación sanguínea a las formas procíclicas de insecto (Vickerman, 1985). Los lípidos son necesarios para este proceso así como para la reorganización general de la membrana celular que acompaña al desarrollo de los parásitos. En el presente trabajo, se muestra que el nivel de CTP es muy bajo siempre que los tripanosomas estén en la corriente sanguínea del mamífero (alrededor del 0,5% de la mezcla total de NTP). Sin embargo, en la forma procíclica, que es la primera etapa del desarrollo en la mosca, el nivel es mucho más alto (alrededor del 4% de la mezcla total de NTP). Tal vez la síntesis de CTP es restringida hasta acomodar a una demanda mayor de lípidos. En muchos sistemas, se ha demostrado que CTP juega un papel clave en la regulación de la síntesis de lípidos (Vance, D. E., Trip, E. M. y Paddon, H. M. (1980) J. Biol. Chem. 255, 1064-1069; y López, G. C. y Wurtman, R. I. (1992) J. Neurochem. 59, 338-343).
Los presentes inventores han demostrado previamente (Hofer, A., Ekanem, J. T. y Thelander, L. (1998) J. Biol. Chem. 273, 34098-34104) que las bajas mezclas de CTP y CDP no condujeron a una mezcla de dCTP baja en la forma de circulación sanguínea cultivada, implicando que la ribonucleótido reductasa podría compensar las bajas mezclas de nucleótidos de citidina. Sin embargo, en las formas delgadas alargadas aisladas de ratones también la mezcla de dCTP es baja. Las mezclas de CTP (y por lo visto de CDP) parecen estar por debajo del nivel que la ribonucleótido reductasa puede compensar. Es menos sorprendente que la mezcla de dCTP sea baja en la forma corta gruesa ya que ésta no prolifera.
En consecuencia, hay una necesidad de saber cómo los parásitos logran aumentar su nivel de CTP casi diez veces cuando se transforman desde las formas de la corriente sanguínea a insecto. La presente invención muestra que el único camino para los tripanosomas, al menos para la forma de la corriente sanguínea cultivada, para hacer CTP es por síntesis de novo y que la regulación de la mezcla de CTP es por síntesis más bien que por degradación de CTP. Todas estas pruebas señalan hacia la CTP sintetasa como el elemento clave en la regulación del nivel de CTP. El presente sistema modelo es proporcionado para poner la CTP sintetasa bajo un promotor inducible en T. brucei para observar qué pasa con lípidos, membranas y proteínas marcadoras durante las diversas etapas del ciclo vital bajo la inducción.
Descripción detallada de los dibujos
La figura 1 muestra las mezclas de NTP en T. brucei desde diferentes etapas de ciclo vital. En A) se muestran todos los NTP, mientras que en B), la región que muestra las mezclas de CTP ha sido ampliada. El pico de CTP está compuesto tanto de CTP como dCTP. La parte que representa dCTP es indicada por el color negro. Las muestras son de las formas procíclica (PC), delgada alargada (DL), corta gruesa (CG) y de circulación sanguínea cultivada in vitro (C). La abreviatura para cada etapa del ciclo vital (PC, DL, CG, C) es puesta debajo del cuadro correspondiente en B) y el mismo orden de las muestras es usado en A). Todos los valores son promedios con las desviaciones típicas indicadas por barras de error excepto el valor C que es un promedio de 19 experimentos y los niveles de dCTP de las formas delgadas alargadas y cortas gruesas que son medidas simples. Los valores son representados como relativos (en %) respecto a la mezcla total de NTP (CTP+UTP+ATP+GTP). Así, aun cuando parezca que las mezclas de UTP, ATP y GTP son similares en todas las formas del parásito, la mezcla de CTP (mejor visto en la figura 1B) en la forma procílica (PC) es mucho más alta que las formas de mamífero (DL, CG, C). Los tripanosomas cultivados en ratones (formas delgada alargada, DL y corta gruesa, CG) tienen aún más bajas mezclas de CTP que las formas de corriente sanguíneo cultivada (C).
La figura 2 muestra la incorporación del marcador de tritio en CTP, UTP y ácidos nucleicos. 200 ml de tripanosomas fueron recogidos por centrifugación y fueron resuspendidos en 20 ml de medio. Después de una preincubación de 30 minutos en condiciones de crecimiento normal se les dieron uracilo tritiado y fueron recogidos en varios puntos de tiempo. En A), se muestra la incorporación de tritio en UTP (triángulos) y CTP (cuadrados). Los valores son trazados como actividades específicas (DPM/nmol de cada nucleótido). Parece que el tritio no sólo fue incorporado en UTP, sino también la mezcla de CTP. En B), se muestra la incorporación del marcador en RNA+DNA (cuadrados) y sólo ADN (triángulos). En este caso, se muestran los valores absolutos (DPM).
La figura 3 muestra las mezclas de CTP después del tratamiento con varios inhibidores de CTP sintetasa durante 1 h. Se muestran muestras sin fármaco (control), con DON 25 y 100 \muM (DON25 y DON100, respectivamente), con acivicina 100 \muM (Aci100) y con CPEC 25 \muM (CPEC25). La unidad de ordenadas es la misma que en la figura 1. El control es un promedio de dos experimentos mientras que los demás son medidas simples.
La figura 4 muestra el efecto de DON (A) y acivicina (B) sobre la proliferación de tripanosomas. En A), los tripanosomas fueron tratados sin fármaco (cuadrados), DON 1 \muM (triángulos) o DON 5 \muM (diamantes). En (B), los tripanosomas fueron tratados sin fármaco (cuadrados rellenos), acivicina 1 \muM (triángulos), acivicina 5 \muM (diamantes) o acivicina 25 \muM (cuadrados abiertos). El número de tripanosomas fue contado en varios puntos de tiempo después de que la exposición del fármaco hubo comenzado. Parece que DON y acivicina eran ambos muy activos.
La figura 5 muestra la liberación después de la exposición a DON 5 \muM durante 1 h. Los tripanosomas fueron tratados con DON durante 1 h y luego fueron recuperados y resuspendidos en medio sin fármaco. El número de tripanosomas fue contado en varios puntos de tiempo después de que la liberación hubo comenzado (triángulos). Un experimento de control fue realizado en el que los tripanosomas no fueron expuestos a DON, pero fueron tratados exactamente de la misma forma que los tripanosomas tratados con fármaco (cuadrados). Cada punto es un promedio de dos experimentos con la desviación típica indicada por barras de error.
La figura 6 muestra la proliferación de fibroblastos de BALB/c con concentraciones de DON crecientes en ausencia (cuadrados) o presencia de hipoxantina 10 \muM (diamantes) y 160 \muM (triángulos). Fueron sembrados los fibroblastos a una densidad tan baja que no pudieron conseguir confluencia hasta los tres días. Cuando se hubieron sedimentado las placas, fueron expuestas a los fármacos y se dejaron reposar tres días. En este punto, la cantidad de células fue contada indirectamente por un método descrito en la sección "Materiales y métodos" más abajo. El índice de proliferación en el ordenadas muestra la cantidad relativa de células comparado con la muestra sin fármaco.
Experimental
A continuación, la presente invención será ilustrada mediante ejemplos.
Material y Métodos Manipulación de tripanosomas y células de mamífero
Las formas de corriente sanguínea del clon de la variante pleomórfica de T. brucei brucei AnTat 1.1 (Van Meirvenne, N. Janssens, P. G. y Magnus, E. (1975) Ana. Soc. Belge Med. Trop. 55, 1-23) fueron cultivadas en ratones NMRI. Los tripanosomas delgados largos fueron purificados el día 3 después de la inyección y los tripanosomas cortos gruesos el día 5 después de la inyección de la sangre por cromatografía de DEAE-celulosa (Lanham, S. M. y Godfrey, D. G. (1970) Exp. Parasitol. 28, 521-534). Se confirmaron que los tripanosomas tenían formas delgadas alargadas (33-35% estaba en la fase S) y formas cortas gruesas (sólo 6-7% estaba en la fase S) por citometría de flujo.
Las formas de insecto procíclicas de T. brucei brucei AnTat 1.1 fueron cultivadas en medio SDM-79 (Brun, R. y Schoenenberger, M. (1979) Acta Trop. 36, 289-292) suplementado con suero fetal bovino del 10% inactivo por calor a 27ºC. Las formas de corriente sanguínea adaptadas para cultivo de la línea celular de T. brucei brucei TC221 (Hirumi, H., Hirumi, K., Doyle, J. J. y Cruz, G. A. M. (1980) Parasitology 80, 371-382) fueron propagadas en medio-9 de Iscove modificado de Hirumi (Hirumi, H. y Hirumi, K. (1989) J. Parasitology 75, 985-989) suplementado con suero fetal bovino del 5% a 37ºC en una atmósfera humedecida que contenía el 7% de CO_{2}. Los parásitos cultivados fueron recuperados en la fase de crecimiento logarítmico tardía.
Los fibroblastos de ratón Balb/c fueron cultivados como monocapas en medio Eagle modificado de Dulbecco (Sigma) suplementado con L-glutamina (0,584 g/l) y suero de caballo inactivado con calor del 10% a 37ºC en una atmósfera humedecida que contenía 7% de CO_{2}. La cantidad de fibroblastos en cada placa fue determinada por un método en el que las placas que contenían las células fueron lavadas con PBS pH 7,5, las células fueron desintegradas por una 10 incubación de un minuto con NaOH 0,2 M a 50ºC y luego fue medido OD_{260-310} (Suttle, D. P. y Stark, G. R. (1979) J. Biol. Chem. 254, 4602-4607). Las células fueron recogidas antes de la confluencia.
Medición de mezclas de NTP
Fueron recogidos 1-3 x 10^{8} tripanosomas y posteriormente fueron desintegrados por 500 \mul de ácido tricloroacético 0,6 M helado suplementado con MgCl_{2} 15 mM. El ácido tricloroacético fue eliminado mediante dos extracciones con 720 \mul de 1,1,2-triclorotrifluoroetano (78%)/trioctilamina (22%) y la fase acuosa fue recuperada. 1/5 de la muestra fue evaporada hasta sequedad en un Speedvac (Savant), cargado en una columna SAX de 4,6 x 125 mm de Partisphere y fue pasado por el HPLC en fosfato de amonio 0,5 M, pH 3,4 que contenía acetonitrilo del 2,5% a 1,5 ml/min. El procedimiento además es explicado en un trabajo anterior por los presentes inventores, véase Hofer, A., Ekanem, J. T. y Thelander, L. (1998) J. Biol. Chem. 273, 34098-34104. Una conexión del HPLC a un analizador de centelleo de flujo (Radiomatic 150 TR, Packard) hizo posible comprobar la radiactividad en los picos cromatográficos. Para las medidas de radiactividad, la muestra entera por lo general fue cargada en la columna. Los nucleótidos fueron cuantificados midiendo las alturas de los picos y fueron comparados en una curva estándar. Los desoxirribonucleótidos fueron separados de los ribonucleótidos en una columna de boronato antes de que fueran analizados por cromatografía SAX de Partisphere.
Determinación del contenido de ribonucleósidos y nucleobases en el medio de cultivo
La muestra (200 \mul de medio de cultivo) fue centrifugada mediante un filtro de 3K de Nanosep (Corporación Pall Filtron) y varias cantidades de muestra fueron cargadas en una columna de HPLC Discovery de 4,6 x 150 mm (Supelco) y fueron pasadas por HPLC en fosfato de amonio 10 mM, pH 3,4 a 1 ml/minuto. Los picos fueron identificados por su A260/A280 y por los tiempos de retención de nucleósidos estándar y bases mezcladas con el medio de cultivo. Los ribonucleósidos y las bases fueron cuantificados midiendo las alturas de los picos y comparándolas en una curva estándar.
Conversión de uracilo tritiado en UTP, CTP, citidina, uridina, ARN y ADN
200 ml de tripanosomas en fase de crecimiento logarítmico (\sim0,5-1 x 10^{6} tripanosomas/ml) fueron recogidos por centrifugación (2 minutos a 3000 rpm) y fueron resuspendidos en 20 ml de medio de cultivo. Después de una preincubación de 30 minutos a 37ºC y 7% de CO_{2}, se les proporcionó una concentración final de 39 Ci/mmol de [5,6-3H]-uracilo 0,13 \muM (Moravek Biochemicals Inc.) y fueron incubados durante varias cantidades de tiempo. Un experimento similar también fue intentado con una concentración final de 14,7 Ci/mmol [6,3-H]-citosina 0,34 \muM o 22,9 Ci/mmol [5-3H(N)]-citidina 0,22 \muM. La radiactividad en las mezclas de UTP, CTP, citidina y uridina fue determinada por HPLC acoplado a un analizador de centelleo de flujo (véase antes). El material precipitado por TCA fue disuelto en NaOH 0,6 M y fueron incubados a 37ºC a lo largo de la noche. El recuento de centelleo de este material reveló la cantidad total de radiactividad en ácidos nucleicos (RNA+DNA). La cantidad de radiactividad en ADN pudo ser recuperada por precipitación TCA y la colección en filtros de vidrio como se describe previamente (Nicander, B. y Reichard, P. (1985) J. Biol. Chem. 260, 5376-5381).
Control de fármacos
6-diazo-5-oxo-L-norleucina (DON), acivicina y azaserina fueron comprados en Sigma. Fueron disueltos en agua y almacenados como soluciones 5 mM a -20ºC. La ciclopentenil citosina fue obtenida por cortesía de Grant McClarty del departamento de Microbiología Médica, Universidad de Manitoba, 730 William Ave, Winnipeg, Manitoba R3E OW3, Canadá. Fue almacenado como una solución 50 mM en dimetil-sulfóxido (DMSO) a 4ºC. La concentración final de DMSO en el medio de crecimiento de los tripanosomas nunca se hizo mayor del 0,5% y esto no tuvo ningún efecto sobre las mezclas de NTP o la proliferación de los parásitos.
Resultados Determinación de mezclas de NTP en varias etapas del ciclo vital de T. brucei
Se deseaba comprobar si el bajo nivel de CTP antes mencionado por los presentes inventores para las formas de corriente sanguínea cultivada (Hofer, A., Ekanem, J. T. y Thelander, L. (1998) J. Biol, Chem. 273, 34098-34104) también se mantiene in vivo.
Por lo tanto, fueron comprobadas las mezclas de NTP en tripanosomas largos delgados y cortos gruesos cultivados en ratones. La forma procíclica, que es una de las etapas en la mosca tsé-tsé, también fue incluida para ver si la concentración de CTP es baja en todas las etapas del ciclo vital o si posiblemente está implicada en el cambio entre las etapas del ciclo vital. Como se ve en la figura 1A, las mezclas de UTP, ATP y GTP son similares en todas las formas del parásito. Sin embargo, la mezcla de CTP (mejor visto en la figura 1B) en la forma procílica (PC) es mucho más alta que las formas de mamífero (DL, CG, C). Los tripanosomas cultivados en ratones (formas delgadas alargadas, DL, y cortas gruesas, CG,) tienen aún mezclas de CTP más bajas que las formas de corriente sanguínea cultivadas (C). La mezcla de dCTP también fue comprobada y fue notado que eran aproximadamente similares en la forma de insecto y la forma de corriente sanguíneo cultivada mientras que las dos formas purificadas de ratones también tenían bajas mezclas de dCTP.
El recambio de la mezcla de CTP
Se deseaba investigar por qué la mezcla de CTP es tan baja en los tripanosomas. Esto podría ser o por la síntesis deficiente o por la degradación excesiva de CTP. En otros sistemas de CTP puede ser sintetizado de novo a partir de UTP o a partir de la recuperación de citidina. En algunos organismos, tales como Giardia lamblia, la citosina también puede ser recuperada (Aldritt, S. M., Tien, P. y Wang, S. S. (1985) J. Exp. Med. 161, 437-445). Cuando a los tripanosomas les fue dado citidina 15 mM o citosina 1 mM y fueron recuperados una hora más tarde, ningún cambio del tamaño de la mezcla de CTP pudo ser detectado. De la misma manera, si los tripanosomas fueron dados tritiados con citidina o citosina, ningún marcador pudo ser detectado en la mezcla de CTP. La cromatografía HPLC confirmó que la citidina añadida no fue degradada a uridina por citidina desaminasa en el suero durante la incubación. Así, parece que no hubo ninguna recuperación de citidina o citosina en T. brucei. Entonces fue analizada la ruta de novo. A los tripanosomas les fue dado uracilo tritiado y fueron recuperados en varios tiempos de incubación. El tritio no sólo fue incorporado en UTP, sino también la mezcla de CTP (figura 2A). Así, fue concluido que los tripanosomas tienen una ruta de novo para la síntesis de CTP. La acumulación del marcador en la mezcla de UTP fue rápida y estaba casi saturada en 5 minutos, mientras que la mezcla de CTP fue marcada una a velocidad mucho más lenta. Esto indicó que una lenta síntesis de novo podría ser responsable del bajo nivel de CTP. También se deseaba investigar si el tamaño de la mezcla de CTP era controlado por la alta velocidad de degradación de CTP. Por lo tanto, el marcador en dos productos de degradación del catabolismo de CTP, citidina y uridina, fue comprobado por cromatografía HPLC. Ninguna radiactividad en absoluto pudo ser detectada en estos picos. Al contrario, el marcador fue incorporado fácilmente en ácidos nucleicos (figura 2B). Considerando el límite de detección de citidina marcado y uridina en el presente análisis, puede ser concluido que al menos el 95% del CTP en los tripanosomas es usado para la síntesis de ADN y ARN. Una degradación rápida no es responsable así de la baja mezcla de CTP en T. brucei.
Pruebas de inhibidores de CTP sintetasa
La dependencia absoluta de la síntesis de novo para la producción de CTP podría ser explotada para fines quimioterapéuticos ya que el huésped puede ser rescatado por citidina. Hay dos clases principales de compuestos que inhiben a la CTP sintetasa, análogos de nucleósido y análogos de glutamina. Un análogo de nucleósido, la ciclopentenil-citosina (CPEC), y dos análogos de glutamina, 6-diazo-5-oxo-L-norleucina (DON) y acivicina, fueron analizados y fue observada cómo la mezcla de CTP cambiaba durante un período de incubación de una hora (figura 3). CPEC no tuvo ningún efecto mientras que DON y acivicina ambos bajaron la mezcla de CTP. La acivicina era menos específica que DON ya que también redujo la mezcla de GTP en un 50% (no mostrado en la figura). Después, fue investigado el efecto de los fármacos sobre el crecimiento de tripanosomas. DON y acivicina fueron ambos muy activos (Figs. 4A y B, respectivamente), especialmente DON que bloqueó completamente la proliferación ya a una concentración de 1 \muM. Como se esperaba, CPEC (250 \muM) no tuvo ningún efecto en este experimento tampoco (datos no mostrados). La citidina (hasta 5 mM) o la citosina (1 mM) no pudieron rescatar los tripanosomas del bloque de proliferación asegurado por DON, un resultado lógico ya que se ha
\hbox{demostrado anteriormente que   T. brucei  no puede
recuperar citidina o citosina.}
DON no es estable en la corriente sanguínea y tiene una semivida de sólo unas horas en los seres humanos (Kovach, J. S., Eagan, R. T., Pawis, G., Refriegan, J., Creagan, E. T. y Moertel. C. G. (1981) Cancer Treat. Rep. 65, 1031-1036; Rahman, A., Luc, V., Smith, F. P., Vrown, J., Schein, P. S. y Woolley, P. V. (1981); y Sullivan, M. P., Nelson, J. A., Feldman, S. y Nguyen, B. V. (1988) Cancer Chemother. Pharmac. 21, 78-84). Por lo tanto, fue analizado durante cuánto tiempo el efecto de un pulso corto de DON dura en la proliferación de tripanosomas. En la figura 5, los tripanosomas han sido tratados con DON 5 \muM durante 1 h. Después de la incubación, los tripanosomas fueron recogidos por centrifugación, el pelete fue lavado con medio que no contenía DON y fue resuspendido en el mismo medio y los tripanosomas fueron puestos de nuevo en la incubadora. La cantidad de tripanosomas fue registrada continuamente durante la incubación. Los tripanosomas control fueron tratados del mismo modo pero la incubación de un hora fue sin DON. Como se ha visto a partir de la figura el efecto de la incubación de 1 h con DON quedó durante aproximadamente 20 h antes de que los tripanosomas comenzaran a proliferar de nuevo.
Combinación de DON e hipoxantina
El efecto de DON sobre los tripanosomas y las células de mamífero fue comparado como sigue. En la figura 6, se muestra que DON tiene un profundo efecto en la proliferación de células desde que ocurre la inhibición máxima a 1-2 \muM. En este punto, la cantidad de células después de 72 h es aproximadamente la misma que antes de la incubación con DON comenzado (datos no mostrados). Ninguna proliferación ha ocurrido así durante los tres días de incubación. Una concentración de DON aún más alta no baja más la cantidad de células. Sin embargo, las células restantes parecen muy extrañas en morfología y están obviamente enfermas. Así, tuvo que ser investigado si realmente el efecto de antiproliferación sobre las células de mamífero podía ser suprimido, manteniendo todavía la actividad tripanocidal. En células de mamífero, DON es un inhibidor poderoso de la biosíntesis de novo de purina. En la figura 6, dos experimentos son incluidos en el que hipoxantina 10 y 160 \muM ha evitado el bloqueo en la biosíntesis de novo de purina, respectivamente. La hipoxantina es una base de purina que está naturalmente en la corriente sanguínea de mamíferos. En presencia de hipoxantina 160 \muM, la concentración de DON necesitada para inhibir la proliferación era alrededor de 20 veces más alta que sin hipoxantina. Con hipoxantina 10 \muM, el efecto antiproliferativo de DON era todavía alto y cuando el medio fue comprobado después de la incubación fue encontrado que la hipoxantina era consumida durante el experimento. Esto significa que la hipoxantina 10 \muM tiene probablemente un efecto aún más alto que el indicado en la figura. Los tripanosomas, que no tienen ninguna síntesis de novo de purinas, son cultivados en presencia de hipoxantina 160 \muM en todos los presentes experimentos.
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Ejemplo 1
Efecto de 6-diazo-5-oxo-L-norleucina (DON)
Para determinar en qué intervalo DON es eficaz contra Plasmodium falciparum, la causa de la malaria, el instituto tropical suizo (Socinstrasse 57, P.O. Box, CH, 4002 Basilea, Suiza) realizó el presente experimento de acuerdo con sus métodos estándar disponibles como un servicio comercial proporcionado bajo secreto (para la descripción exacta del método, se hace la referencia al instituto tropical suizo). Además, el presente experimento permite una comparación entre el efecto de DON tanto sobre Trypanosoma brucei rhodiense como sobre Plasmodium falciparum.
Los resultados se muestran en la Tabla 1 más abajo.
TABLA 1
1
Como aparece de la Tabla 1, el efecto de DON para el tratamiento de malaria está en el mismo intervalo ventajoso que para el tratamiento de la enfermedad del sueño africana.
Discusión
La dependencia absoluta en la ruta para la síntesis de novo de CTP en T. brucei es prometedora en el desarrollo de fármacos. Inhibidores de CTP sintetasa podrían ser usados junto con citidina que sólo rescataría al huésped ya que no es convertida a CTP por los tripanosomas. El inhibidor de CTP sintetasa más específico conocido es la ciclopentenil-citosina (CPEC). Lamentablemente, CPEC no inhibió la síntesis de CTP en T. brucei. CPEC y otros análogos de nucleósidos de pirimidina probablemente no son metabolizados a la forma de trifosfato activa en T. brucei ya que éste carece de actividades de uridina (Hammond, D. J. y Gutteridge, W. E. (1982) Biochim. Biophys. Acta 718, 1-10) y citidina quinasa. Las células de mamífero tienen citidina-uridina quinasa que, excepto para citidina y uridina, fosforila un amplio rango de análogos de nucleósido de pirimidina (Cihak, A. y Rada, B. (1976) Neoplasma 23, 233-257).
La CTP sintetasa cataliza la transferencia de un grupo amino de glutamina a UTP. Algunos análogos de glutamina, tales como la 6-diazo-5-oxo-L-norleucina (DON), acivicina y azaserina, forman enlaces covalentes con todas las clases de glutamina aminotransferases. Entre éstas están las proteínas implicadas en la biosíntesis de novo de purina (dos etapas de la ruta que conduce hasta IMP y a GMP sintasa), la biosíntesis de novo de pirimidina (fosfato de carbamoíl-sintetasa II y CTP sintetasa), la biosíntesis de NAD, la biosíntesis de glucosamina y el ciclo de \gamma-glutamilo (para una revisión véase Ahluwalia, G. S., Grem, J. L.. Hao, Z., y Cooney, D. A. (1990) Pharmacol. Ther. 46, 243-271). Hay, sin embargo, grandes diferencias en la especificidad entre varios análogos de glutamina para las diversas aminotransferasas y DON principalmente inhibe la CTP sintetasa y la biosíntesis de novo de purina (hasta IMP) mientras que la acivicina inhibe la CTP sintetasa y GMP sintetasa y la azaserina inhibe la biosíntesis de novo de purina (IMP) en células de mamífero (Lyón, S. D., Sant, M. E., Christopherson, R. I. (1990) J. Biol. Chem. 265, 11377-11381). La especificidad de estos análogos parece similar en los tripanosomas respecto a las células de mamífero, a excepción del hecho de la carencia de tripanosomas en la biosíntesis de novo de purina y por lo tanto son insensibles a fármacos que afectan a esta ruta. La azaserina no tuvo ningún efecto en la proliferación de tripanosomas (datos no mostrados) y DON no cambió la mezclas de NTP de purina en los tripanosomas.
Muchos hechos parecen que prometen para el uso de DON contra la enfermedad del sueño. Los presentes inventores han descubierto que el efecto de inhibición del crecimiento de exposición de DON de 1 h dura aproximadamente 20 h antes de que los tripanosomas comiencen a proliferar de nuevo. Esto es una gran ventaja ya que los ensayos clínicos han mostrado que DON tiene una semivida de sólo unas horas en la corriente sanguínea humana (Kovach, J. S., Eagan, R. T., Pawis, G., Refriegan, J., Creagan, E. T. y Moertel, C. G. (1981) Cancer Treat. Rep. 65, 1031-1036; Rahman, A., Luc, V., Smith, F. P., Vrown, J., Schein, P. S. y Woolley, P. V. (1981); y Sullivan, M. P., Nelson, J. A., Feldman, S. y Nguyen, B. V. (1988) Cancer Chemother. Pharmac. 21, 78-84). Además, los presentes inventores podrían relevar el bloque de proliferación en células de mamífero con hipoxantina. Se espera que una terapia combinatoria de DON e hipoxantina pueda relevar algunos efectos secundarios asociados a DON. Ya que la hipoxantina está naturalmente en la corriente sanguínea, no se espera ningún efecto severo tóxico de este compuesto. Se sabe que la hipoxantina cruza la barrera sangre-cerebro (Cornford, E. M. y Oldendorf, W. H. (1975) Biochim. Biophys. Acta 394, 211-219; y Spector, R. (1987) Neurochem. Res. 12, 791-796).

Claims (10)

1. El uso de un inhibidor de CTP sintetasa, y una base de purina seleccionada a partir del grupo que consiste en adenina, guanina, citidina y/o hipoxantina y/o un nucleósido seleccionado a partir del grupo que consiste en adenosina, guanosina y/o inosina que suprime sus efectos tóxicos in vivo, en la fabricación de un medicamento para el tratamiento de una enfermedad causada por protozoos parásitos.
2. El uso de acuerdo con la reivindicación 1, en el que el inhibidor de CTP sintetasa in vivo en protozoos parásitos es 6-diazo-5-oxo-L-norleucina (DON).
3. El uso de acuerdo con la reivindicación 1, en el que el inhibidor de CTP sintetasa in vivo en protozoos parásitos es acivicina.
4. El uso de acuerdo con cualesquiera de las reivindicaciones anteriores, en el que la enfermedad es seleccionada a partir del grupo que consiste en malaria, leishmaniasis y tripanosomiasis, por ejemplo, la tripanosomiasis americana (enfermedad de Chaga) o la tripanosomiasis africana (enfermedad del sueño).
5. Una composición farmacéutica para el tratamiento y/o la prevención de una enfermedad causada por protozoos parásitos, que comprende un inhibidor de CTP sintetasa in vivo en protozoos parásitos y una base de purina seleccionada a partir del grupo que consiste en adenina, guanina y/o hipoxantina y/o un nucleósido seleccionado a partir del grupo que consiste en adenosina, guanosina y/o inosina que suprime sus efectos tóxicos, junto con un vehículo farmacéuticamente aceptable y opcionalmente otros excipientes.
6. Una composición farmacéutica de acuerdo con la reivindicación 5, en el que el inhibidor de CTP sintetasa in vivo en protozoos parásitos es 6-diazo-5-oxo-L-norleucina (DON).
7. Una composición farmacéutica de acuerdo con la reivindicación 5, en el que el inhibidor de CTP sintetasa in vivo en protozoos parásitos es acivicina.
8. Una composición farmacéutica de acuerdo con cualesquiera de las reivindicaciones 5-7, en el que los componentes están presentes como una unidad individual como una mezcla en dicho vehículo.
9. Una composición farmacéutica de acuerdo con cualesquiera de las reivindicaciones 5-8, en el que los componentes están presentes como unidades separadas para la administración esencialmente simultánea al paciente.
10. Una composición farmacéutica de acuerdo con cualesquiera de las las reivindicaciones 5-9, en el que la enfermedad es seleccionada a partir del grupo que consiste en malaria, leishmaniasis y tripanosomiasis, por ejemplo, la tripanosomiasis americana (enfermedad de Chaga) o la tripanosomiasis africana (enfermedad del sueño).
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